下頜骨成釉細胞瘤頰部異位復發1例

吳平凡 張強 譚偉兵 陳林林

[摘要] 成釉細胞瘤術后易復發，但異位復發臨床上并不多見。本文報道1例術后15年頰部異位復發的成釉細胞瘤病例，并結合文獻對其復發原因進行探討。

[關鍵詞] 成釉細胞瘤； 異位復發； 下頜骨

[中圖分類號] R 739.81 [文獻標志碼] B [doi] 10.7518/hxkq.2013.05.022

成釉細胞瘤（ameloblastoma）是臨床上較常見的一種牙源性上皮良性腫瘤，約占所有牙源性腫瘤的60%以上，其組織來源可能是牙源性上皮或牙源性上皮殘余[1]。成釉細胞瘤具有侵襲性，生長緩慢持續并具有局部浸潤周圍骨質的特點。臨床上即使行根治性截骨術，仍有可能復發。成釉細胞瘤復發部位不在原發灶或手術野范圍內（即異位復發）的情況并不多見，國內報道較少，具體機制尚不清楚。本文報道1例下頜骨成釉細胞瘤患者在行下頜骨節段切除及髂骨植入術15年后出現頰部復發的病例，并對其臨床特點及復發原因進行探討。

1 病例報告

患者，女，59歲。1991年因左下頜骨無痛性腫塊2年而入院。檢查：左下頜骨頰側骨性膨隆，大小約6 cm×4 cm，病灶累及下頜骨頰側骨皮質，局部有明顯乒乓感，乒乓感分別位于顳肌、咬肌附著點。全景片示：左下頜骨自左下第一磨牙至升支前緣呈多房性囊性病變。采用左下頜骨節段切除及髂骨移植術，術后病理報告為左下頜骨成釉細胞瘤?；颊咝g后恢復良好，復查X線片示左下頜骨術區骨質愈合良好。2006年患者發現左頰部長一包塊，逐漸長大。臨床檢查：左頰后份黏膜下可捫及一腫塊， 約3 cm×2 cm大小，表面黏膜色澤正常，質中，與周圍組織無粘連，無搏動性，無壓痛。行曲面斷層片（圖1）及錐形束CT（cone beam CT，CBCT）（圖2）檢查：左下頜骨及移植髂骨未見異常，移植骨固定的鋼絲與骨組織結合良好。結合病史考慮成釉細胞瘤復發可能性大。遂入院行左頰包塊切除術，術中見腫物包膜完整，向顳下窩方向延伸（圖3），移植骨表面光滑，將腫物及周圍部分正常組織一并切除。剖開標本，內有囊腔，有褐色液體流出。術后病理報告為左頰部單囊性成釉細胞瘤Ⅱ型（圖4）。

圖 1 術前曲面斷層片

Fig 1 Preoperative panoramic radiograph

圖 2 術前CBCT

Fig 2 Preoperative CBCT

圖 3 腫瘤（箭頭示）位于頰部及顳下窩

Fig 3 Tumor （arrow showing） in bucca and infratemporal fossa

圖 4 術后病理影像 HE × 100

Fig 4 Postoperative pathological image HE × 100

2 討論

成釉細胞瘤雖系牙源性上皮良性腫瘤，但其生物學行為具有局部侵襲性，可侵犯頜骨，甚至進入周圍的軟組織，在治療上這使得臨床醫師處于兩難境地。手術是治療成釉細胞瘤的首選方法，分為保守治療和根治性手術兩類。保守治療包括刮治術及近年興起的減壓術[2-3]，主要針對單囊型成釉細胞瘤，有利于容貌和功能的保持，且復發率較低，但各文獻報道結果不一，其可能與單囊型成釉細胞瘤組織學分型[4]及術后隨訪時間有關[5]。一般型成釉細胞瘤如采用保守治療常常復發，文獻[6]報道其復發率高達100%，預后較差，多次復發可致惡變。根治性手術主要針對一般型成釉細胞瘤，采用在腫瘤外0.5 cm擴大切除腫瘤，根據腫瘤范圍的大小必要時行上下頜骨節段性切除或全部切除，術中植骨及重建板固定。雖然根治性手術可以大大地降低復發率，但易造成面部畸形和功能障礙。然而即使這樣仍然有可能復發，甚至異位復發。本例患者在術后15年出現了左頰部復發，這種情況并不多見，在臨床上難以作出合理的解釋。由于成釉細胞瘤不具有惡性腫瘤的生物學行為，這種異位復發不可能是通過血行轉移或淋巴轉移來實現的，只能以種植復發加以解釋。

筆者認為成釉細胞瘤異位復發必須具備兩個前提條件：1）手術后腫瘤組織或細胞的殘留；2）殘留的腫瘤組織或細胞向手術野以外異位轉運，這種轉運依賴于器官或組織的移位。陳傳俊等[7]認為成釉細胞瘤異位復發的機制是咀嚼肌失附著后的退縮，將手術操作過程中所殘留在肌附著骨膜上的腫瘤細胞帶至手術野以外的肌起點附近。當骨骼肌起點從骨面上被剝離后，整塊肌肉成為單端游離狀態。這種單端游離狀態的骨骼肌仍然有運動神經支配，神經沖動仍可使肌肉收縮。此時如被腫瘤侵襲的骨膜從骨面上被剝離后就很有可能被失附著后的肌肉退縮帶至肌止點附近而發生異位復發，這是成釉細胞瘤異位復發的可能機制。一般來說，骨骼肌自骨面剝離后，只要其所附著的骨面沒有破壞，肌肉經適當的復位后可獲得再附著。本病例左下頜骨破壞嚴重，第一次手術已行下頜骨節段切除，顳肌、咬肌失去了原有附著的骨面，殘留在肌腱或肌肉殘端上的腫瘤細胞隨著肌肉的收縮被帶到頰部及顳下窩，造成異位復發。因此，筆者認為當腫瘤范圍較大，特別是當頜骨已有乒乓感時，腫瘤可能已經穿破下頜骨骨皮質到達骨膜，手術時應將鄰近的骨膜及部分肌肉一并銳性切除，而不是在骨膜下鈍性剝離肌附麗[8]。

文獻[9]報道成釉細胞瘤超過50%的病例是在術后5年內復發，本例患者在術后15年才出現異位復發，筆者認為可能是根治性手術后殘留的少量腫瘤細胞初期在機體自身抗瘤作用下，處于“休眠期”，隨著患者年齡增加，免疫功能下降，機體抗瘤作用減弱后，腫瘤細胞開始增殖，出現腫瘤復發。為此筆者認為患者術后復診時不但要注意原發灶處頜骨或移植骨的情況，更要仔細檢查周圍軟組織的異常，且隨診時間應在10年以上。

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（本文編輯 李彩）