兒童左肩胛腹側骨軟骨瘤一例并文獻復習

劉通 許強 賴仲宏 琚珉 宗炬 吳樂 張盛文 李朝陽

【關鍵詞】 骨軟骨瘤;肩胛骨腫瘤

中圖分類號：R738.3 ? 文獻標志碼：B ? DOI：10.3969/j.issn.1003-1383.2021.07.015

骨軟骨瘤主要發生在肱骨近端、股骨遠端、脛骨近端等四肢長骨的骨骺中，是一種常見的良性骨腫瘤。兒童肩胛骨軟骨瘤相對較少見，腫瘤可于肩胛骨的脊柱緣、上下角及腋緣生長，但位于肩胛骨腹側的骨軟骨瘤罕見，約占全身骨腫瘤的3%[1]。其起病隱匿，患兒大多無自覺癥狀，或偶感肩背部不適，嚴重者可出現翼狀肩胛、彈響肩和肩關節活動受限。該病致病機制尚不明確，在臨床及影像診斷方面缺乏系統的認識，易誤診為肺結節及肺結核[2]。肩胛骨因其解剖結構復雜、重疊度高，可運用X線及三維CT重建，明確腫瘤的大小、位置及與周圍組織的關系，對隱蔽性較強的腫瘤的診斷及術前評估更有價值[3]?，F報道一例位于左肩胛腹側的兒童骨軟骨瘤。結合文獻對治療方案進行深入探討，以加深對兒童骨軟骨瘤的認識，為臨床治療提供一定的參考。

1 病例介紹

患兒男，11歲9個月，因“發現左肩背部隆起8個月”于2020 年9月24日入院?；純河?個月前玩耍時發現左肩背部隆起，觸之質硬，表面光滑，無發熱、疼痛、胸悶、呼吸困難、盜汗等不適，半年內體重無明顯減輕，近期感腫塊增大。查體：左側肩胛骨呈“翼狀”畸形，左肩胛骨內側緣可觸及一大小約4 cm×3 cm×2 cm的包塊，左肩關節背伸時突出明顯，質硬，表面光滑，與肩胛骨相連，壓之稍感疼痛，局部無紅腫、發熱，左肩關節活動正常，末梢血運及感覺正常;血液分析、凝血功能及腫瘤標志物未見明顯異常;左肩關節CT（三維重建）提示：左側肩胛骨內側緣外生性骨軟骨瘤;左側肩胛骨內側緣見大小約26 mm×46 mm×19 mm骨性突起，以寬基底與肩胛骨相連。余左肩關節構成骨未見骨質異?；蚬琴|破壞（圖1A、B）。結合病史、查體及影像學檢查，診斷：左肩胛骨腹側骨軟骨瘤，擬行左肩胛骨軟骨瘤病灶切除。完善術前相關檢查，排除禁忌證后，在全麻氣管插管下行左肩胛骨軟骨瘤病灶切除術。本次手術采取俯臥位，墊起左肩，術區完整暴露，常規進行消毒鋪巾，以病灶為中心，取左肩胛骨內側緣取一弧形切口，長約6 cm，依次切開皮膚、皮下組織及深筋膜，用骨膜剝離器剝離部分附著肌肉，撬起肩胛骨，將周圍組織向兩邊牽拉，顯露瘤體包膜，術中見肩胛腹側有一26 mm×46 mm×19 mm骨性菜花樣隆起，質硬，包膜完整，與周圍組織不粘連，表面光滑，可見軟骨組織，于包塊邊緣0.5 cm處切斷骨膜，剝離包塊附著的骨膜，沿骨膜切除線用骨刀徹底鑿除腫物及部分附著的肩胛骨，沿蒂部將腫塊完全切除，用骨蠟填補剝離的骨面。徹底止血后反復用大量生理鹽水、碘伏沖洗術區，術區留置1枚負壓引流管，依次縫合各層，敷料棉墊紗塊加壓包扎，術后送病檢。術后予換藥等對癥治療，術后第2天引流管量5 mL，復查三維CT示：左側肩胛骨內側緣骨質不光整，局部缺如，呈術后改變，余左肩關節構成骨未見骨質異?；蚬琴|破壞。對比術前CT：左側肩胛骨呈術后改變（圖1C、D）。病檢診斷：（左肩胛骨）成熟骨組織呈分葉狀排列，表面可見軟骨帽、纖維組織包膜及骨性基底部，結合臨床考慮為骨軟骨瘤（圖1E、F）。術后第5天開始左肩關節功能鍛煉，術后1周患兒左肩活動基本正常，無不適后好轉出院。

2 討論

肩胛骨是一個三角形扁狀骨，屬于軟骨內骨，它的血液供應尤其豐富，分別來自于肩胛上動脈、肩胛背動脈和旋肩胛動脈等。肩胛骨的位置表淺，腹側面臨近胸廓，因此引起癥狀發生較早。肩胛骨腫瘤極少見，僅占全身骨腫瘤的3%，但骨軟骨瘤卻是肩胛骨最常見的良性腫瘤之一[4]。常表現為一骨性隆起，和肩胛骨宿主骨髓腔和皮質緊密聯系，其表面并有軟骨帽的覆蓋，病理中也顯示由纖維組織包膜、軟骨帽以及骨性基底三部分所形成?；颊叽蠖嗖∈份^長，且呈無痛性腫塊，隨著腫瘤的生長，可逐漸形成隆起，值得注意的是，若腫瘤位于肩胛骨腹側，壓迫肋骨，這將會與胸壁摩擦，導致彈響和慢性疼痛。久之可致胸廓畸形、肺損害[5];如果腫瘤壓迫神經和血管，那么肢體腫脹、肌無力等問題相繼出現[6]。骨軟骨瘤的發病機制尚不清楚，KHAN等[7]研究認為這是一種生長發育異常形成的錯構瘤，即生長板發育異常時骨骺軟骨進行逐層分離，最終由軟骨內骨化所形成。

由于肩胛骨的解剖結構和鎖骨、肋骨、肺野等多個部位重疊，該處一旦發生病變，解剖位置難以確定，肩胛骨腹側生長的骨軟骨瘤，易被誤診為肺內結節病灶[8]。診斷方面，結合患者的現病史及查體后，輔助檢查尤其重要，首選X線正位及切線位，CT是一個有效的補充。CT平掃可見基底部的隆起，并且正常骨表面與狹窄的骨蒂相連，呈典型的菜花狀生長，三維CT重建能方便術前定位，對定性方面也有較好的分析，這一點對于診斷隱蔽性強的腫瘤更為重要[3]。此外，惡變方面，約1%的單發骨軟骨瘤可惡化為軟骨肉瘤，20%～25%的多發性骨軟骨瘤可惡變為軟骨肉瘤。因此，當腫塊突然增大，患者伴有高熱、腫脹、夜間疼痛明顯，X線示為骨質破壞、持續增長伴有一定程度的不規則鈣化，種種跡象都高度提示惡變的發生[9～10]。同時病情相關的活檢標本提示軟骨帽厚度既是評價惡變的重要參考指標，也是預測指標。研究證實一旦兒童軟骨帽的厚度大于3 cm，我們就必須要警惕惡變的可能[11]。

病灶切除是治療骨軟骨瘤的首選方法。但往往骨科醫師為避免骨骺板損傷，術中未能完全刮除骨軟骨瘤基底部。兒童生長發育過程中軟骨內化骨活性生長活躍，殘留軟骨基底部可進一步導致腫瘤復發[10]。因此，術中應充分暴露瘤體和所覆蓋的包膜，從腫瘤基底部四周所附著的正常骨性結構出發，完整地刮除瘤體、軟骨帽和包膜組織，進一步降低復發和惡變的風險[12]。此外，術后做好定期復查隨訪尤其重要。本病例手術指征明確：11歲9個月患兒，左側肩部呈“翼狀”畸形，瘤體較大且短期內瘤體趨勢，三維CT重建提示其基底寬闊，存在惡變的風險，術中對于肩胛骨腹側應該仔細分離，特別要留意胸膜、血管和肋間神經，避免造成醫源性損傷。而對于兒童肩胛骨的骨軟骨瘤病例，我們更應做到早發現、早治療。

參 考 文 獻

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（收稿日期：2021-05-15 修回日期：2021-06-08）

（編輯：王琳葵 梁明佩）