1例內鏡下黏膜切除術治療降結腸囊性淋巴管瘤病例報告

丁彬彬，吳達軍，陳世華，黃智聰

中南大學湘雅醫學院附屬株洲醫院消化內科 湖南株洲 412000

淋巴管瘤是一類少見的良性病變[1]，多呈團塊狀，主要來源于淋巴管的擴張增生，常見于頭頸部和腋下，也可見于縱隔及腹部[1-2]，發生于消化道的淋巴管瘤很少見。淋巴管瘤在早期可無明顯癥狀，隨著瘤體增長，其可能對周圍組織器官形成壓迫。淋巴管瘤若是發生于頭頸部等影響外觀的部位，可得以相對早期發現并引起患者重視，但若是發生在隱蔽部位且瘤體所處的周圍空間較大，患者未出現相應的臨床癥狀，則早期診斷的難度較大，臨床中易漏診、誤診。目前臨床中治療淋巴管瘤的方法包括手術切除、硬化劑注射療法、激光治療、藥物治療等[3-4]，治療方案需要根據病變特點、患者全身情況及患者的治療意愿綜合考慮。筆者團隊收治了1例老年女性降結腸囊性淋巴管瘤患者，采用內鏡下黏膜切除術（endoscopic mucosal resection，EMR）治療并取得了較好的效果?，F將該患者的診治過程報告如下，與同道交流。

1 病例資料

1.1 病史介紹

患者女性，68 歲，因“體檢發現降結腸腫物4月余”入院?；颊咦栽V4月余前于外院內鏡中心接受電子結腸鏡體檢時發現“降結腸巨大黏膜隆起”，當日檢查醫師考慮良性病變（囊腫）可能性大，但是建議患者至上級醫院進一步明確診斷，患者因自認為無明顯腹痛腹脹、糞便性狀改變及排糞習慣改變等特殊不適，加之當日檢查醫師考慮良性病變可能性大，故拒絕進一步檢查及治療，要求繼續隨訪觀察，期間無特殊不適。日前患者為求復查在外院內鏡中心再次接受電子結腸鏡檢查，檢查結果提示“降結腸巨大黏膜隆起”較前增大，并完善胃鏡檢查示“慢性淺表性胃炎伴糜爛、十二指腸球部憩室”，腹部彩超示“膽囊息肉、左腎無回聲團（左腎囊腫？）”，當日施行電子結腸鏡檢查的醫師建議患者至上級醫院進一步診治，患者為明確病變性質、尋求治療遂來診。近4個月來，患者精神、食欲、睡眠可，大小便正常，體重無明顯下降。門診擬“結腸良性腫瘤”收入院?；颊呒韧颉白訉m內膜癌”進行“子宮及附件切除術”，術后病情穩定，多次復查未見復發；因“急性闌尾炎”進行“闌尾切除術”；因車禍外傷致“右腿脛腓骨骨折”進行“脛腓骨內固定術”；自測血糖“升高”，未定期監測，未系統診治。

1.2 體格檢查

體溫36.0 ℃，脈搏68次/分，呼吸20次/分，血壓146/78 mmHg。神清，淺表淋巴結未捫及腫大，心肺查體未見異常，腹部查體見右下腹一長約3 cm斜形陳舊性手術瘢痕，下腹部一長約10 cm豎形陳舊性手術瘢痕，全腹無壓痛，未捫及包塊。四肢、脊柱活動尚可。

1.3 輔助檢查

（1）實驗室檢查：血常規、糞便常規、肝腎功能、輸血前檢查、糖鏈抗原125、糖鏈抗原199、癌胚抗原均未見異常。尿常規示鏡檢白細胞（2～4）個/HP，細菌（2+）/HP，白細胞1+?？崭寡?.65 mmol/L，糖化血紅蛋白7.0%，OGTT后1小時血糖14.37 mmol/L，OGTT后2小時血糖17.44 mmol/L；甲胎蛋白9.48 ng/mL；甘油三酯1.88 mmol/L。

（2）器械檢查：

①胸部+腹部+盆腔CT：雙肺少許纖維增殖灶，數個小結節（LU-RADS 2 類）；主動脈及冠脈粥樣硬化；降結腸腸壁增厚；右肝及左腎小囊腫；左側腎上腺結節，考慮為腺瘤可能性大；所示右髖關節前部及右大腿前部各肌群肌肉明顯萎縮；膽囊炎？

②24 小時動態血壓：全天平均收縮壓升高，白天平均血壓正常，夜間平均收縮壓升高，血壓晝夜節律消失。

③結腸鏡：距肛門55 cm橫結腸可見一處大小約4 mm×4 mm廣基息肉，表面欠光滑，距肛門40 cm降結腸可見一大小約25 mm×20 mm 廣基隆起，半透明囊感，形態欠規則，中央凹陷，表面黏膜光滑，與周邊一致，探頭按壓質軟。

④超聲內鏡（圖1）：降結腸管壁層次結構清晰，隆起型病變位于管壁黏膜下層，呈無回聲團塊，凸向管腔內，中央可見分隔，有完整包膜，切面大小約19 mm×13 mm，管壁未見腫瘤破壞征象，管壁外未見明顯腫大淋巴結圖像。

圖1 降結腸腫物的超聲內鏡鏡下圖像

1.4 術前?？圃\斷

1.降結腸腫物性質待查；2.橫結腸息肉；3.慢性淺表性胃炎伴糜爛；4.十二指腸球部憩室；5.闌尾切除術后。

1.5 治療相關情況

筆者團隊討論后認為患者的降結腸腫物有手術指征：患者于4 月余前在外院體檢發現降結腸腫物，日前復查電子結腸鏡發現降結腸腫物較前增大，入院后超聲內鏡檢查結果提示囊腫可能，但不排除腫物體積隨著病程延長而進一步增大，以致腸腔受累擴張、引起一系列不適癥狀，甚至可能發生腸梗阻或腸套疊。入院后檢查結果提示腫物體積較大（約25 mm×20 mm），對于直徑＞20 mm的腫物，臨床多建議進行外科手術?；颊呷朐汉蟠_診2型糖尿病及高血壓病，患者及其家屬認為患者合并基礎疾病多、全身情況欠理想、既往接受多次其他手術治療，難以耐受再次外科手術帶來的創傷，強烈要求進行內鏡下手術治療?？紤]到腫物體積較大、腸壁薄、腸腔內操作空間有限，內鏡下黏膜剝離術（endoscopic submucosal dissection，ESD）操作過程中發生出血或穿孔的風險較高，且超聲內鏡及腹部CT檢查結果提示腫物深度局限在黏膜下層，有完整包膜，由此認為采用EMR治療相對更加安全可靠。因EMR同樣存在內鏡下手術治療的相關治療風險，故與患者及其家屬積極溝通，告知患者的病情及其相應的治療方案選擇，患方選擇采用EMR治療并對EMR的相關治療內容、治療風險明確知曉，簽署EMR治療知情同意書。

排除手術相關禁忌證并制定內鏡下手術治療方案后，術前予磷酸鈉鹽進行腸道準備?；颊呷∽髠扰P位，采用靜脈麻醉，麻醉滿意后將電子結腸鏡進鏡至距肛門40 cm 處，可見一大小約25 mm×20 mm廣基隆起，半透明囊感，觸之軟，進行黏膜下注射，待病變明顯抬起后，予以圈套器完整套住腫物至基底部，使用高頻電刀進行電凝電切，術后仔細觀察創面，創面無出血、無穿孔，創面可見隔膜，使用金屬鈦夾夾閉創面，固定病理標本并送檢。手術相關操作見圖2、圖3、圖4。術后病理診斷（圖5）：（降結腸腫物）考慮囊性淋巴管瘤。

圖3 切除降結腸腫物后的創面

圖4 切除降結腸腫物后用鈦夾夾閉創面

圖5 降結腸腫物病理檢查所見

1.6 術后管理與隨訪

術后禁食、禁飲24 h，給予補液、預防感染等治療，囑患者臥床休息，觀察患者生命體征和臨床癥狀（重點觀察有無腹痛、發熱及出血），術后24 h后予以流質飲食，3 d后改為半流質飲食。住院期間控制血壓、血糖平穩，患者術后恢復情況良好，未訴發熱畏寒、腹痛腹脹、糞便性狀改變等不適，于術后第5天辦理出院。術后第7天電話隨訪，患者未訴特殊不適，囑其恢復正常飲食。術后每6個月復查1次結腸鏡，降結腸術區未見復發，結直腸其余部位亦未見新發腫物。隨訪1年后，建議患者可每年門診復查1次結腸鏡，囑其平日注意有無腹部不適、糞便性狀改變、排糞習慣改變等情況，若有不適癥狀，需要及時就診。

2 討論

文獻報道，淋巴管瘤的發生與淋巴循環障礙存在關聯，而炎癥、手術創傷或輻射等均可引起淋巴循環障礙[5]。根據病變類型的不同，淋巴管瘤可分為囊性淋巴管瘤、海綿狀淋巴管瘤、單純性淋巴管瘤等，其中以囊性淋巴管瘤多見[6-7]。淋巴管瘤所引起的臨床癥狀與瘤體大小、部位、生長方式均有關。對于發生在消化道的淋巴管瘤，當瘤體較小時常無臨床癥狀，可在內鏡檢查或腹部影像學檢查時偶然發現，隨著病程的延長，瘤體可逐漸增大，引發消化道癥狀或壓迫癥狀，較大的瘤體甚至可能引起腸梗阻，目前也有結腸淋巴管瘤引起腸套疊的個案報道[8]。當發生囊腔內感染時，結直腸淋巴管瘤可引起急性腹痛[9]。消化道淋巴管瘤還可引起消化道出血，有觀點認為可能是瘤體內淋巴引流異常所致[10]。

消化道淋巴管瘤的內鏡下表現及影像學表現具有一些特點，可供輔助診斷。在電子結腸鏡下，淋巴管瘤可表現為（黏膜下）隆起型病變，圓形或不規則形，表面光滑，寬基底，呈灰白色或粉紅色，半透明狀，活檢鉗探觸可發現瘤體質軟，推壓后可見瘤體局部凹陷變形[6,11]。超聲內鏡檢查對于消化道黏膜下腫物的診斷具有重要的臨床價值，可查看黏膜下腫物的大小、回聲的高低、回聲的均勻程度、腫物的起源層次、邊界是否清楚及其與周圍器官的關系。文獻報道囊性淋巴管瘤在超聲內鏡下可見整體呈海綿樣，中間有光帶分隔，瘤體位于黏膜下并被固有肌層包圍[11-12]。消化道淋巴管瘤的影像學檢查主要包括腹部超聲及腹部CT檢查，兩者可顯示腫物的部位、大小、形態、范圍及其與周圍器官的關系，其中腹部超聲檢查可見單個或多個低回聲或無回聲的囊性包塊，內部可見薄的分隔，各囊腔之間互不交通，病灶內無血流信號[7,11]；腹部CT檢查可見密度均勻且邊界尚清晰的囊性低密度腫塊，CT 值多接近于水，有多個囊腔者可見不規則分隔，增強后囊壁及分隔有強化，但囊液不強化[7]。

結腸淋巴管瘤需要與其他結腸黏膜下隆起型病變相鑒別，包括脂肪瘤、囊腫、氣囊腫、平滑肌瘤和神經內分泌瘤[13]：脂肪瘤常表現為起源于黏膜下層的高回聲腫塊；囊腫常表現為起源于黏膜下層的無回聲囊狀結構；氣囊腫常表現為起源于黏膜下層的蜂窩狀混合回聲腫塊，內部有高回聲氣體；平滑肌瘤常表現為起源于黏膜肌層的低回聲腫塊；神經內分泌瘤多為起源于黏膜下層或黏膜肌層的低回聲或中低回聲腫塊。部分病變體積較小，CT 檢查無法有效判斷；部分病變依靠電子結腸鏡及活檢鉗探觸亦難以初步判斷其性質，而超聲內鏡檢查有助于提高診斷準確率；部分病變經多種檢查依然無法初步判斷其性質，需要依靠病理檢查明確診斷，且不同類型的淋巴管瘤的鏡下表現各有特點[6-7,9,11]。筆者團隊認為，結腸淋巴管瘤屬于黏膜下腫物，活檢陽性率低，若取材不良會導致診斷困難，故將腫物完整切除并送病理檢查是優選方法。

手術切除是腹部淋巴管瘤的首選治療方法[7]。相對于外科手術，內鏡下手術的手術創傷小、患者術后恢復快，更容易被患者接受，但是手術治療方案需要綜合患者的多個方面的因素來制定。隨著內鏡治療技術的發展，內鏡下手術切除治療黏膜下良性腫瘤的有效性與安全性已得到證實，而且目前已有文獻報道直徑為5 cm 的結腸囊性淋巴管瘤經內鏡下手術成功切除的案例[14]。筆者團隊認為，若結腸淋巴管瘤直徑≤20 mm，選擇ESD或EMR進行治療更為安全可靠?？偟膩碚f，ESD 切除范圍大，瘤體完整切除率高，術后復發風險低，但ESD 對術者的內鏡操作水平要求較高，同時由于操作技術難度大，花費時間長，出血、穿孔并發癥發生率高等問題，技術限制使得ESD 在基層醫院難以推廣應用；相對于ESD，EMR 的操作難度較低，花費時間較短，出血、穿孔并發癥發生率較低，該技術容易在基層醫院推廣應用，但是EMR 可能導致瘤體切除不完整，殘留病變的風險增加。有研究指出，瘤體完整切除后復發率較低（10%～27%），但是瘤體部分切除后復發率為50%～100%[15]。若瘤體較大（直徑＞20 mm），或合并有出血、梗阻、腸套疊等時，由于內鏡下切除的難度增加及出血、穿孔的風險增加，應考慮外科手術切除，常用方式為腹腔鏡下或剖腹探查進行病變腸段切除術。也有觀點認為，無癥狀的淋巴管瘤可進行定期隨訪觀察，并不排除瘤體自身消退的可能[6,11,16]。

本例患者為老年女性患者，電子結腸鏡檢查結果提示腫物大小約25 mm×20 mm，考慮后期腫物導致腸腔受累擴張及急腹癥的可能性較大，雖然淋巴管瘤的生長速度相對緩慢，但是腫物可隨著病程的延長而進一步增大，故筆者團隊討論后認為患者有手術指征。經與患方積極溝通，最終對本例患者施行EMR 治療，筆者團隊對此治療方案的有效性與可行性分析如下：（1）術前評估提示瘤體較大，病變深度局限在黏膜下層，有完整包膜，ESD 操作難度大，出血、穿孔并發癥發生率高，EMR 更為安全可靠；（2）EMR 操作難度低，花費時間短，既能完整切除腫物，又能良好保留消化道結構的完整性，切除病變術后夾閉創面更為簡單，患者術后恢復快，術后生活質量受影響??；（3）術前已充分與患者及其家屬溝通，若內鏡下手術失敗，可考慮外科手術進行補救，患方表示理解并同意。經治療，本例患者術后恢復情況較為理想，術后隨訪1年期間患者無復發。

關于采用EMR 治療結腸淋巴管瘤的臨床操作，筆者團隊認為需要注意以下幾點：（1）病變深度是判斷能否進行EMR 治療的關鍵，若深度超過黏膜下層，則不適合采用該方法治療，故術前應進行超聲內鏡檢查以充分評估；（2）若黏膜下注射后病變抬舉不佳，則不宜進行EMR 治療；（3）黏膜下注射后，圈套器應盡量套住瘤體基底部，將瘤體及周圍少許黏膜套入，以提高完整切除成功率；（4）避免直接套住瘤體體部進行切除，直接套住瘤體體部切除可能會引起瘤體破裂，導致不能完整切除，增加復發風險。EMR 術后常見并發癥包括局部出血、局部感染及鈦夾脫落等，這些因素會影響手術治療的效果。因此，術前應做好腸道清潔準備；術中注意預防出血、穿孔并發癥，切除病變后應仔細觀察創面，確定無出血、無穿孔后嚴格夾閉創面，術后應嚴密觀察患者腹部體征及有無便血，并予以抗生素預防感染，禁食、禁飲24 h 后，若患者無特殊不適，可恢復流質飲食，其后逐步過渡至正常飲食。

結合本例患者的診治過程，筆者團隊認為對于病變局限在黏膜下層且有完整包膜的結腸囊性淋巴管瘤，若患者因個人治療意愿拒絕外科手術，或合并基礎疾病較多而無法耐受外科手術時，EMR 不失為一種治療選擇?？偟膩碚f，EMR 安全性良好，既能達到完整切除腫物的目的，又能良好保留消化道結構的完整性，且手術創傷小、花費時間短、患者術后恢復快。但是，臨床醫師需要結合病變特點與患方積極溝通并告知替代方案，在征得患者的同意后開展治療。

利益沖突聲明全體作者均聲明不存在與本文相關的利益沖突。