抗磷脂綜合征孕婦咳嗽致自發性腹壁血腫1例并文獻復習

何 昊，陳慧君，王 珍，肖柔柔

武漢大學中南醫院婦產科（武漢 430071）

腹壁血腫可分為外傷性和自發性兩類。自發性腹壁血腫（spontaneous abdominal wall hematoma,SAWH），也稱為非外傷性腹壁血腫，是指在沒有明顯外傷或手術的情況下，腹壁組織內自發性出現的血液積聚，最多見自發性腹直肌鞘血腫，其次為髂腰肌血腫[1]。SAWH 臨床上相對少見，以老年人居多，男女比例為2～3 ∶ 1[2]。楊興廣等人報告大理大學第一附屬醫院2010 年至2017 年間僅收治13 例SAWH 患者[3]，其它相關報導僅見于病例報告或小型病例系列[4-5]。產科腹壁血腫常見于剖宮產術后，不同研究報導的剖宮產后腹壁血腫發生率從0.56%～12.8%[6-8]。然而，妊娠期發生的SAWH（通常也稱為妊娠期腹壁血腫）則更為少見，是指懷孕期間發生在腹壁的血液積聚，僅見個案報道[9]。SAWH 常表現為急腹癥，由于發病率低臨床醫生對其認識不足，在臨床診療中漏診及誤診率極高[10]。該病早期不被重視，可能對母親和胎兒的健康產生影響[11]。部分患者未得到及時診治可致嚴重出血、休克，甚至死亡[12]。本文報道1 例孕35 周+6 d 抗磷脂綜合征患者合并SAWH 的診治病案，并對國內外相關文獻進行檢索及復習，以探討相關診治策略，為臨床提供參考。本病例報道已獲得武漢大學中南醫院倫理委員會審核批準（批準號：2023217K），并征得患者知情同意。

1 臨床資料

患者，女，33 歲，因“停經35 周+6 d，右下腹痛8 h”于2023 年1 月6 日夜間急診入院?；颊?022 年12 月26 日開始發熱伴咳嗽，體溫最高38.5℃，自測新冠抗原陽性，予以止咳化痰對癥處理后好轉，后無發熱但仍有嚴重干咳。2023年1 月6 日無明顯誘因開始出現右下腹痛，呈持續性，咳嗽及胎動明顯時疼痛加重，與體位變化無關。無發熱、惡心嘔吐，無陰道流血流液，自覺胎動正常。既往孕3 產0，2020 年9 月（妊娠早期）確診抗磷脂綜合征，以阿司匹林75 mg·d-1口服、磺達肝癸鈉2.5 mg·d-1皮下注射治療，孕9 周時胚胎停育行清宮術，術后?？鼓幬?，至再次妊娠期間未接受抗凝治療。2022 年再次妊娠后行抗凝治療（方案同前），孕5 周第2 次胚胎停育，人工流產后停用上述方案至本次妊娠。本次妊娠于孕6 周開始口服阿司匹林75 mg·d-1并皮下注射磺達肝葵鈉針2.5 mg·d-1直至本次入院前。入院查體：體溫36.1℃，心率80 次/min，呼吸21次 / min，血壓128/74 mmHg，心肺（-），腹部呈妊娠性隆起，右下腹壓痛明顯，無反跳痛、無腹肌緊張，腸鳴音正常。產科檢查：宮高33 cm，腹圍98 cm，胎方位LOA，頭先露，半固定，可捫及稀弱不規則宮縮。內診示：宮頸管消退50%，質軟，居中，宮口未開，先露S-3，Bishop評分4 分，胎心145 bpm。2023 年1 月5 日我院門診產檢胎兒彩超示：單活胎，頭位；臍帶繞頸，雙頂徑（BPD）9.04 cm，估計體重（2 560±374）g，羊水指數（AFI）9.6 cm，羊水最大暗區垂直深度（AFV）4.8 cm，臍動脈S/D 值2.69，胎盤下緣距離宮頸內口＞7 cm。入院后查血常規：WBC 7.20 × 109·L-1，RBC 3.55 × 109·L-1，HGB 117.0 g·L-1，PLT 169×109·L-1；肝功能：AST 90 U·L-1，ALT 146 U·L-1，ALB 29.3 g·L-1，TBA 25.2 umol·L-1，PCT 0.07 ng·mL-1；尿常規、凝血象、D-二聚體、NT-proBNP、腎功能、C 反應蛋白、心肌酶等檢查均未見明顯異常。急診行腹部CT：右側腹壁見大小約72 mm×44 mm 低密度腫塊影，內見片狀稍高密度影，考慮血腫（圖1）。

圖1 . 入院腹部CT影像分析Figure 1. Inpatient abdominal CT image analysis

因急診CT 提示右側腹壁血腫，產科檢查可捫及不規律宮縮，考慮短期內不可能陰道分娩，但血腫短時間內有繼續擴大可能，于2023年1 月7 日凌晨行子宮下段急診剖宮產術和探查術，以頭位助娩出一活女嬰。術中胎盤胎膜自然剝離，檢查胎盤、胎膜完整，胎盤母體面未見明顯淤血；探查雙側附件、闌尾、雙腎、肝膽、外觀無異常；探查見右側腹壁血腫，位于腹膜與肌層之間，縱形大小約6 cm×12 cm。予以清除右側腹壁血腫，創面間斷縫合止血，恢復腹壁正常解剖結構。術后給予腹部綁腹帶、預防感染、止痛、止咳、促進子宮收縮及預防血栓等對癥治療。術后第二天復查腹壁B 超：右側腹部患者所示不適處可見腹直肌較對側增厚，厚約1.9 cm（對側0.6 cm），肌紋理不清，內可見多處片狀低回聲暗區，其中一處范圍約1.0 cm×0.6 cm（圖2）。術后一周再次復查腹部彩超：右側腹腹直肌增厚約1.4 cm，肌紋理不清并局部血腫形成（其中一處2.0 cm×0.5 cm，位于肌間）（圖3）?？紤]血腫穩定未繼續擴大，患者產后恢復好，無明顯腹痛、咳嗽，無發熱，予以辦理出院。

圖2 術后2天復查B超影像分析Figure 2. Postoperative ultrasound imaging analysis two days after surgery

圖3 術后1周復查B超影像分析Figure 3. Postoperative ultrasound imaging analysis one week after surgery

2 討論

2.1 病因分析

SAWH 的發病機制尚不明確，可能涉及多種因素的相互作用，包括生理和解剖學上的改變、凝血功能、激素變化以及機械因素。對于孕產婦這一群體，一些潛在的危險因素可能包括高血壓疾病、凝血功能異常、多胎妊娠、宮內壓力增加、胎兒活動等。有研究表明，凝血功能障礙，包括血小板功能異常、凝血因子缺乏或使用某些抗凝血藥物（如華法林、肝素等）可能導致凝血機制紊亂，增加腹壁血腫的風險[13]。在本病例中，患者確診抗磷脂綜合征，腹壁血腫形成的相關機制可能與抗磷脂綜合征患者的病理生理特征有關。

抗磷脂綜合征是一種自身免疫性疾病，其特征之一是抗磷脂抗體的產生。這些抗體可導致血液中凝血系統和纖溶系統的紊亂，增加血栓形成的風險[14]。根據《產科抗磷脂綜合征診斷與處理專家共識》[15]，有抗磷脂綜合征、不良孕產史的患者孕期需長期使用阿司匹林、磺達肝癸鈉針等抗血小板、抗凝藥物?？沽字贵w陽性患者使用抗凝藥物時，可能存在以下機制導致腹壁血腫的風險增加：①凝血因子異常，抗凝藥物的作用機制主要是抑制凝血因子的活性，從而延長凝血時間，該抑制可能導致血液在血管壁內更容易穿透，從而增加腹壁組織內出血的風險；②血小板功能異常，抗凝藥物可能會進一步影響血小板的功能，使血管受損后的止血能力降低，增加腹壁血腫的風險；③血管壁異常，抗凝藥物可能通過不同途徑進一步影響血管壁的穩定性，增加血管破裂和腹壁血腫的發生。本例患者本次妊娠整個孕期均在使用阿司匹林和磺達肝癸鈉針直至分娩，因此存在出血的風險。更重要的是，患者在妊娠晚期因新型冠狀病毒感染出現嚴重咳嗽癥狀，有研究表明咳嗽、打噴嚏或彎腰負重時，可因肌肉突然收縮而斷裂和（或）血管破裂導致血腫形成[3,16-17]。例如，李相國等曾報導6 例在呼吸科確診SAWH 的病例，均是因肺部疾患導致劇烈咳嗽后出現SAWH，并且其中2 例患者存在近期使用抗凝藥物病史[5]。結合患者病史，咳嗽和抗凝治療均可能是導致患者腹壁血腫形成的誘因，且二者之間關系可能是相互作用的?？鼓委熥鳛殚L期的醫源性誘因，可能通過影響凝血系統和血小板功能，增加腹壁血腫的風險。而咳嗽作為短期內出現的誘因，可以增加腹壓，導致腹壁肌肉緊張，并對腹壁血管施加額外壓力，導致血管破裂或血管壁的損傷，從而引發腹壁血腫的形成。本例患者入院前一天門診產檢B 超未見腹壁血腫，急診入院后查凝血功能、D-二聚體等檢查結果也未見明顯異常，因此基本可排除單純抗凝藥物注射導致出血形成血腫的可能。本研究認為在抗凝藥物使用增加出血風險的基礎上合并劇烈咳嗽，兩者風險疊加可能是本例患者腹壁血腫形成的始動因素。

2.2 診斷

SAWH 典型病例不難診斷，非典型病例根據病史、體格檢查及輔助檢查以達到診斷目的。SAWH 的常見癥狀和體征有急性腹痛、腹壁疼痛性包塊、皮下淤血、瘀斑，病變部位壓痛、肌緊張等[4]，但這些癥狀與其他妊娠相關的疾病相似，并不具有特異性。加之在產科腹壁血腫多見于剖宮產術后的患者[7]，妊娠期SAWH 并不常見，接診醫生經驗不足，極易出現誤診和漏診[11]。例如妊娠晚期SAWH 臨床表現為右下腹時，極易誤診為闌尾炎[3,13]。CT、超聲、磁共振均有助于對本病做出正確診斷，可明確血腫部位、范圍、形狀和內部結構。彩色多普勒超聲對SAWH 具有重要的診斷價值，其具有良好的靈敏度和特異性，省時、便宜、無放射性，敏感性可達70%～90%[18-19]；表現為低回聲團、無回聲暗區，局部腹壁結構紊亂，可作為妊娠期首選[20]。CT是SAWH診斷的金標準，因其在排除腹腔內其他臟器疾病方面具有優勢，并且診斷的敏感性、特異性可達100%[5,12,21]。雖然在孕期CT暴露對孕婦和胎兒具有不確定性[22]，但最新文獻表明，單次CT 檢查接受的輻射劑量低于推薦的組織損傷閾值劑量，胎兒接受的輻射劑量通常不足以導致發育 /神經學缺陷或流產[23]。另有文獻支持，CT 在生命威脅性疾病的情況下是首選檢查，包括需要評估多個受傷或感染部位并迅速做出診斷的情況，使用單次CT 加速對孕婦的診斷和分診可以帶來良好的母嬰結局[24-25]。本例患者因右下腹痛急診入院，合并新冠感染，入院前一日產檢B 超無常見急腹癥（如胎盤早剝）征象，入院當天癥狀表現為突發右下腹疼痛，因此入院后腹痛待查原因不能排除闌尾炎。由于妊娠晚期子宮增大，超聲診斷闌尾炎的靈敏度在妊娠晚期顯著降低[26]，綜合考量病情和需要，選擇腹部CT 檢查。值得注意的是，術前影像學檢查非常重要，可明確血腫位置，避免術中盲目探查，還可以避免不必要的開腹手術[18]。

2.3 治療

目前，關于妊娠期SAWH 的治療策略尚無統一共識。SAWH 的治療方式包括保守治療、穿刺抽液、藥物治療或手術干預、血管造影栓塞等[27]。治療的選擇通常根據血腫的大小、類型、是否仍有進展以及進展速度和妊娠孕周等患者自身情況綜合決定。有學者主張保守治療，必要時手術干預[28]。治療的目標包括減輕癥狀、預防并發癥和促進血腫的吸收。對于血腫范圍較小者，無癥狀或輕度癥狀的腹壁血腫，多次復查血腫未再進展，可采取保守治療，包括臨床觀察、停用抗凝劑和預防性應用抗生素、定期檢查和超聲監測，以確保血腫沒有增大或出現并發癥；對于較大或癥狀明顯的腹壁血腫，可進行超聲引導下穿刺抽液，置入引流管引流后加壓包扎[29]，必要時加用抗生素預防感染。需要注意的是，如果活動性出血已停止，若排空血腫，去除血塊會降低出血點的壓力并可能重新激活出血。如果對保守治療效果差，特別是當腹壁血腫較大、血流動力學不穩定，有活動性出血導致嚴重失血、休克者，或伴隨組織壞死或出現感染時，可能需要手術干預。手術通常用于清除血腫、修復破裂的血管、移除壞死組織或處理感染，必要時終止妊娠。本例患者孕35 周+6 d，近足月，伴有不規律宮縮，早產可能無法避免，咳嗽未止，血腫有進一步擴大的可能，因此選擇緊急剖宮產終止妊娠。最近研究表明，經導管栓塞治療在腹壁血腫的治療方面起著至關重要的作用[30]。有學者提出經皮動脈栓塞治療對活動性出血跡象的患者可能有效，并且療效可能優于手術干預[31]。因此對于妊娠期SAWH患者應根據個體情況選擇最合適的治療方案。

2.4 預防

SAWH 通常難以預測，其可能與多種因素有關，因此對于有高危因素的孕婦積極預防SAWH至關重要。有研究報導其他自身免疫性疾病如系統性紅斑狼瘡患者也可發生SAWH[32]。因此，對于合并系統性紅斑狼瘡的孕婦，本病例也可提供一定的參考價值。對于有凝血功能障礙，如血小板功能異?；蚰蜃尤狈?，或正在服用抗凝血藥物，如華法林或肝素的孕婦，需定期監測凝血功能，保持凝血功能在正常范圍內以降低血腫風險；此外還應避免過度用力，如搬重物、彎腰過度等，尤其是在有凝血問題或血管疾病的情況下。一旦出現腹部不適、腫脹、疼痛或其他異常癥狀，尤其是在沒有明顯原因的情況下，應盡早就醫。此外，對于有基礎疾病，如高血壓、糖尿病等慢性疾病的孕婦，應定期接受體檢，以確保慢性疾病得到控制，減少腹壁血腫的潛在風險因素。

妊娠期SAWH 相對罕見。在本病例中，孕婦有抗磷脂綜合征病史，并且長期抗凝治療。本病例報告揭示對于具有抗磷脂綜合征相關病史及治療史的孕婦，同時合并有咳嗽等致使血管破裂的誘因，如果突然出現腹痛癥狀，臨床醫生在接診時需將SAWH 診斷納入考慮，以免延誤病情。對于有出血傾向伴有嚴重咳嗽的妊娠患者需提高警惕。影像學方法如超聲、CT 等均有助于本病的診斷，超聲可作為首選。一旦確定出現血腫，需要根據患者情況綜合考慮治療方法，必要時終止妊娠。妊娠期SAWH 可能會影響母親和胎兒的健康，本報道有助于幫助臨床醫生樹立意識并更好地管理妊娠期腹壁血腫以減少母嬰風險，以減少漏診和誤診的發生。