足部腫瘤樣鈣質沉著癥一例報道

王振 明曉鋒 葛立業 俞光榮 劉青 王社言 楊波 馮彥江 蘇攀 李東升

腫瘤樣鈣質沉著癥（tumoral calcinosis，TC）曾被稱作鈣化性膠原溶解、瘤樣鈣化癥、臀石，為臨床罕見?。?-2］，該病可見于所有年齡，最常見于青春期［3］。其發病率、病因和發病機制尚不明確。臨床表現為關節周圍軟組織腫塊，不累及關節滑膜，腫塊主要由鈣磷沉著形成，導致關節功能受限，病程緩慢、漸進［4］，屬于罕見?。?］，發病機制尚未達成共識。既往報告的TC 多發生于四肢大關節附近，以髖關節附近最為多見。本例病人發生于足部，較為罕見。本文報告河南省洛陽正骨醫院（河南省骨科醫院）2023年8月收治的一例足部TC病例。

臨床資料

一、病史

病人，女，51歲，以“左足背部腫塊12年，疼痛不適5年”入院。病人12 年前無明顯誘因出現左足背腫塊，無明顯疼痛不適，未行特殊處理，5年前開始出現左足背部疼痛，晨起時疼痛加重，活動后疼痛稍緩解，休息后再活動疼痛加重，期間給予膏藥外敷（具體不詳），癥狀緩解不明顯，為進一步治療來診。既往：有左足部外傷史，無心腦血管及其他疾病。

二、體檢

左足背內側可見明顯高突畸形，第1/2 趾蹼間隙增寬。第1 跖趾關節外側可見高突，局部皮膚顏色無異常，局部皮溫不高，無異?；顒?，按壓時局部疼痛加重，未見明顯淺表靜脈曲張；距舟及第1 跖楔關節周圍可觸及一質硬骨性突起，大小約7×3×1 cm，局部皮溫不高，無異?；顒?，按壓時疼痛，未見明顯表淺靜脈曲張。第1 跖趾關節活動度消失，距舟、舟楔及第1 跖楔關節活動度消失，踝關節跖屈40°，背伸0°，患肢末梢血運可，感覺可，足背動脈搏動可。足部外形見圖1 a、b。

圖1 病人圍手術期資料 a、b：術前外觀，圖中X形標記為足部痛點，足部外形可見內側足背部隆起，第1跖趾關節背側隆起；c～e：足正、側、斜位X線片，可見距骨頸至第1跖楔關節背側骨性隆起，第1跖趾關節背外側可見骨性隆起，局部有高密度增高影；f～h：術前CT示足背距骨頸至第1跖楔關節背側骨性突起，關節間隙變窄，跖趾及跗骨間關節背側有撞擊；i～k：術前磁共振示足部多余骨贅信號較正常骨組織信號弱；l：距骨頸至第1跖楔關節背側骨性隆起暴露；m：第1跖趾關節背外側骨性隆起暴露；n、o：術中切除組織；p、q：術后X線片，由于切除骨性突起導致跗骨間關節失穩，給予克氏針固定4周；r～t：術后CT示骨性突起切除徹底，第1跖趾關節隙好，跖趾關節及跗骨間關節背側撞擊切除；u、v：病理檢查結果為骨質及纖維組織增生，鏡下為非活動期，考慮TC

三、檢查

實驗室檢查，甲狀腺球蛋白抗體（TG-Ab）為3205 IU/mL，參考值為0～115 IU/mL；抗甲狀腺過氧化物酶抗體（TPO-Ab）為154.7 IU/mL，參考值為0～34 IU/mL。余無異常。

影像資料見圖1 c～k，可見距骨頸至第1跖楔關節背側骨性隆起，第1 跖趾關節背外側可見骨性隆起，局部有高密度增高影。

四、診斷與治療

綜合體格檢查及影像學檢查，初步診斷為“左足部腫塊（性質待查）”?？紤]患肢疼痛癥狀明顯，經系統保守治療效果不佳，向病人及家屬交代手術必要性并獲得同意后行左足部腫塊手術切除，術中切除組織行病理檢查。

手術采用全身麻醉，病人取仰臥位，左大腿近端上止血帶，左下肢常規消毒鋪巾，下肢抬高2 min，止血帶充氣加壓至38 kPa。取左足背切口從踝關節前正中沿著足背腫塊背側向遠端延伸至第1/2趾蹼，逐層切開皮膚及皮下組織，電凝止血，保護足背內側皮神經及足背血管束，切口遠端保護足背靜脈弓，暴露足背部第1跖趾關節，第1跖趾關節背側及外側可見大量骨贅增生形成，跖趾關節背側撞擊，骨性增生波及跖骨頭背外側，以跖骨頭關節面為參考切除多余骨贅，跖骨頸及體部骨贅參考跖骨體外側皮質修整光滑，骨贅質硬，與正常骨組織無明顯邊界，被動活動跖趾關節見第1跖趾關節背伸活動度恢復，用1枚1.5克氏針固定第1跖趾和趾間關節。向近端暴露整個足背部骨贅，足背部骨贅從距骨頸延伸至第1/2 跖楔關節，以足背部骨質為參考用擺鋸剔除足背多余骨贅，修正足背部骨面，打磨光滑足背骨面，被動活動見跖楔關節活動度恢復，舟楔關節活動恢復，用1枚2.0克氏針固定第1跖楔、舟楔、距舟關節，從第4跖骨基底置入一枚2.0克氏針固定跖楔關節，固定后足背部關節穩定，徹底止血，沖洗傷口，骨面用骨蠟處理，清點敷料器械無誤后，逐層縫合傷口，術畢。術中圖片見圖1 l～o。

五、結果

病人術后3天左足部疼痛不適明顯緩解，術后復查影像資料見圖1 p～t，組織病理學見圖1 u、v，組織內為部分骨質和纖維增生。傷口一期愈合，術后2 周傷口拆線。術后1 個月拔出足部克氏針，病人逐步負重活動。

討 論

TC 是一種罕見的代謝性骨病，是營養不良性鈣沉著局限型的一個亞型［6］。世界衛生組織軟組織腫瘤組織學新分類（1994）曾將其命名為腫瘤樣鈣化，現普遍通用TC。除部分原發性TC已經發現了明確的致病基因，大部分TC的病因和發病機制尚不明確。本病的文獻報道主要來自非洲和中東地區［7］。

TC臨床上常誤診為惡性腫瘤或結核，診斷需結合臨床、影像和術中所見以及病理檢查的特點，多數病因不明確，可分為原發性和繼發性。其組織病理學特點為巨噬細胞、破骨細胞樣巨細胞、成纖維細胞和慢性炎癥細胞包裹鈣化物質，形成多結節性病變。鏡下可分為活動期和非活動期?；顒悠跁r中央為鈣化物，周圍是增生的炎細胞；非活動期時僅見鈣化物質，周圍是纖維組織［8］。既往文獻報道TC多發生于大關節周圍的伸側軟組織內，常見的病灶位置依次是髖、肘和肩，其他位置包括腕、臀部、陰囊，而脊柱和遠端肢體比較少見［9-10］。本例患肢發生于足部伸側，較為罕見。

TC的X線片主要表現為關節周圍軟組織中出現大小不等的結節狀、分葉狀致密團塊，多數在伸肌側呈橢圓形或圓形不等，邊緣光滑，隨著拍攝角度不同而纖維為“蠟滴狀”或“流柱狀”表現；也有學者報道影像學典型表現為“雞籠”狀、“桑葚”狀或結節狀致密影［11］，界限清楚。有時可發現附近骨質破壞，但無骨膜反應，團塊內無骨小梁或分割透明帶。

本病實驗室檢查多數無異常，有病例會出現血磷偏高或1.25 二羥維生素D 升高，或因伴發疾病不同（如甲狀旁腺機能亢進，尿毒癥等）可出現相應生化結果異常。有學者根據血磷水平分為高血磷型組和正常血磷型組［12］。本病例出現TG-Ab、TPO-Ab異常，請內分泌醫師會診?？浦委?。

本病需要與其他類軟組織鈣化性疾?。ㄈ缤达L、彌漫性或局限性鈣質沉著癥、轉移性鈣化、骨化性肌炎等）鑒別。痛風病人多有血尿酸增高，急性發作時有關節的紅腫熱痛功能障礙，多侵犯第一跖趾關節，破壞關節面，而本病不破壞關節。隨著近年來對TC 的認識不斷增加，根據臨床表現和X線片表現多能對TC作出診斷。但確診仍需要病理檢查。

左慶瑤等［5］報道32例TC病人，3例病灶位于面頰、臀部、肩關節內，尚未影響日?；顒佣葱惺中g治療；29例病人進行腫物切除術，術中可見鈣化組織呈白色膏狀、粉狀或干酪樣物，2 例表現為附著于韌帶、滑膜和關節囊上的鈣化斑，6例腫物與周圍組織粘連緊密。手術后疼痛、活動障礙、麻木等癥狀均緩解。

多數學者認為手術切除是治療本病的有效方法［13］，且手術時應連包裹組織及鈣化團塊一并清除，否則易于復發或瘺道不易愈合。筆者認為需判斷活動期和非活動期?；顒悠谝獜氐坠纬≡?；非活動期時僅見鈣化物質，周圍為纖維組織，根據病人局部情況，可適當保留局部骨質，本病人屬非活動期。再者若切除過度需考慮第一跖骨頭重建問題，故保留部分鈣化物質是可行的。

本病的預后比較好，存在一定的復發率，若復發無癥狀可不干予，若有癥狀要根據病情個性化處理。本病例提示左足部TC，該病尚未得到充分的認識，病因、發病機理、分型、治療還存在較多爭議，故臨床遇見本病要結合影像科、內分泌科、骨腫瘤科等多學科會診，最終制定合理的治療方案。