上消化道造影陰性食管縱隔瘺誤診：1例報告并文獻復習

包和婧，張 軍，岳芙蓉，張 力

重慶三峽中心醫院腫瘤消化病區，重慶 404000

食管瘺分為先天性及后天性，其中以后天性食管瘺最為常見，食管瘺一旦發生，患者常常出現難以控制的感染，若不及時診治，病死率高，目前治療方法主要包括手術治療、內鏡下治療及保守治療[1-2]?，F報道上消化道造影陰性食管縱隔瘺誤診患者1例，并就食管瘺的診療予以綜述，希望提高對食管瘺的認識，提高早期診斷效率，為食管瘺治療方案的選擇提供幫助，以提高食管瘺的治療效果。

1 病例資料

患者，男，68歲，因“進食梗阻3月，加重11 d”于2018年1月21日入院?；颊?月前（2017年10月）無明顯誘因出現吞咽梗阻，干硬食物時明顯，2017年11月16日在某院行胃鏡示：食管距門齒約25～30 cm處見結節狀新生物，病檢（病理號1735202）示：食管鱗癌，胸部CT示（圖1、2）：中下段食管癌，多發縱隔淋巴結腫大，遂在該院于2017年11月22日及12月12日分別行全身化療2周期（多西他賽120 mg D1+洛鉑50 mg D1/21 D為1周期），患者吞咽梗阻有所好轉，可進軟食。11 d前（2018年1月10日）患者進硬質食物后吞咽梗阻加重。既往病史無特殊。查體：體溫36.6 ℃、脈搏89次/min、呼吸20次/min、血壓114/62 mmHg，淺表淋巴結未捫及明顯腫大。雙肺呼吸音清晰，未聞及哮鳴音。KPS評分80分，疼痛NRS評分0分。輔助檢查：2018年1月22日無痛胃鏡：食管距門齒約23～29 cm可見腫物突向腔內，食管距門齒約31～34 cm后壁見2個直徑約0.4 cm、2.0 cm凹陷（圖3），凹陷內粘膜光滑，底部無法窺及。食管碘水造影：食管胸5椎體水平高度以下，可見長約6.1 cm的向心性狹窄段，未見造影劑外溢征象。不排除目前食管縱隔瘺可能，建議暫禁食，給予置入胃腸營養管，患者拒絕胃腸營養管植入術，要求靜脈給予腸外營養支持。2018年2月1日起行局部放射治療，期間患者偶有咳嗽，痰少，無發熱，氣喘。2018年2月11日復查上消化道碘水造影示：與2018年1月23日檢查比較，病變范圍較前縮小，狹窄程度較前減輕，未見造影劑外溢征象（圖4），遂開始進流質飲食。2018年2月20日患者開始出現陣發性咳嗽、咳痰，痰為白色粘痰，予抗感染、止咳化痰等治療。2018年2月28日患者完成放射治療PTV DT40 Gy/2 Gy/20 F，仍有咳嗽、咳痰，復查碘水造影示病變右側壁潰瘍形成，未見造影劑外溢征象（圖5），右側肺門影濃大，右肺中下野絮狀影。2018年3月20日復查胸部增強CT示食管中下段管壁增厚，周圍脂肪間隙模糊，增強不均勻強化（圖2）。右側胸腔氣液腔，似與食管腔相通，考慮食管-縱隔-胸腔瘺；右肺上葉及雙肺下葉斑片狀模糊影。根據患者臨床表現及輔助檢

圖1 PET-CT示食管胸段管壁不規則增厚累及右肺下葉背段

圖3 胃鏡示食管后壁見2個直徑約0.4、2.0 cm凹陷

圖5 食管碘水造影均未見造影劑外溢征象

2 討論

惡性食管瘺的主要病因是：食管癌腫瘤細胞浸潤食管壁，破壞正常食管平滑肌，腫瘤組織惡性增殖導致局部缺血缺氧、有毒代謝產物積累從而發生壞死穿孔，據統計77%的惡性食管瘺繼發于食管癌[1-2]。

食管縱隔瘺患者絕大多數有發熱、胸痛、白細胞計數增高，合并縱隔炎時X線胸片示縱隔增寬、邊緣模糊、肺野透明度減低，食管鋇劑造影可診斷。食管瘺發生后消化道分泌物甚至食物可經過瘺口進入氣管、胸腔、縱隔等，常導致致命性感染，且感染較難控制，若食管瘺不能得到及時診治，常導致多器官功能衰竭甚至死亡[3-4]。以往腫瘤患者生存期短，未出現食管瘺即死于腫瘤或其他并發癥，隨著惡性腫瘤規范化治療以及診療技術的提高，患者生存期延長，病程后期容易出現食管瘺等并發癥。此外術后吻合口查，診斷食管-縱隔-胸腔瘺，建議患者行胃腸營養管置入、食管內支架植入術、胃造瘺術等治療。瘺及氣管插管、食管異物取出術等導致的醫源性食管瘺發生率逐年上升，最常見的為由食管及周圍組織器官外科手術后損傷及傷口不愈合造成的吻合口瘺[4-5]。

圖2 胸部增強CT示右側胸腔氣液腔與食管腔相通

圖4 食管碘水造影未見造影劑外溢征象

該患者既往診斷為食管癌，因吞咽梗阻加重入院，無明顯發熱、胸痛、咳嗽等食管瘺的典型癥狀，胸部增強CT提示雙肺多發結節影，考慮感染或轉移，入院后查白細胞升高，胃鏡見食管下段后壁2個凹陷，診斷為食管癌、食管縱隔瘺，而食管碘水造影未見造影劑外溢征象。食管縱隔瘺早期未發生縱隔炎時，X線胸片、胸部CT常不能提供可靠的診斷依據，早期行食管鋇劑造影尤其鋇劑較稠時不易被發現[6]，這里碘水造影也可能出現假陰性的結果，加大臨床診斷的難度。若患者臨床表現不典型，無明顯胸背痛、發熱等癥狀，心率不快，血象不高，食管碘水無異常發現，應行胃鏡檢查直接觀察食管病變局部情況，以便做出正確診斷。如果發現可疑穿孔時，應盡早明確診斷，確診后應積極抗感染等藥物治療，可采用鼻飼、胃造瘺、放置食管內支架等手術治療措施，以提高生存質量，延長生存期[7]。

患者禁食20 d后復查碘水造影未提示造影劑外漏，遂開始進食，后出現咳嗽、低熱，期間白細胞無升高，1月余后確診食管-縱隔-胸腔瘺?；仡櫥颊咴\療經過，第1次查碘水造影并未見造影劑外滲，胸部CT考慮感染或轉移，而胃鏡可見食管下段凹陷，臨床診斷為食管瘺，并予以禁食等處理，是較為準確及時的；但第2次僅僅依據碘水造影結果陰性判斷瘺口愈合，證據不夠充分，后期患者進食后病情明顯加重，胸部CT可見胸腔內氣液腔，而此時的碘水造影仍為見明顯漏出，因此，第2次除復查碘水造影應再次復查胸部CT及胃鏡，并綜合判斷食管瘺口有無愈合，并及時建議患者采取胃腸營養管、食管支架等治療手段。

食管造影檢查既可以發現病變位置，又可以顯示瘺口的形態及相鄰及與相鄰組織的溝通情況，對于食管瘺的診斷安全有效及時[8]，臨床醫生常根據食管造影結果判斷食管瘺及治療后愈合情況，而忽略的假陰性結果，導致主觀判斷錯誤。這里鋇劑造影可優先采用，首先，鋇具有優越的粘膜涂層和放射密度的物理性質，雖然鋇可引起縱隔肉芽腫形成，但鋇餐造影對患者食管瘺的診斷優于胃腸顯影劑（泛影葡胺和重氮酸鈉），因為它們可能需要大量的造影劑和患者協作才能顯示瘺[9]。

對于開口較大的良性食管瘺，患者在一般情況較好時，建議早期行手術治療，并根據術中探查情況決定具體術式，胸膜腔和縱隔應該進行廣泛清創和引流，行瘺修補術或吻合口切除術[10-12]。對于已無手術指征的惡性食管瘺患者，可采取食管支架置入治療，通過物理方法遮蓋瘺口。對食管癌伴食管瘺患者支架治療既解決了瘺口問題又解決了食管狹窄吞咽梗阻的問題[13-15]。此外，生物蛋白膠可黏合于創面，起到止血封閉的作用，其在內鏡微創治療食管瘺中有較為廣泛的使用。對于瘺口較小的食管瘺，生物蛋白膠封堵操作簡便、安全有效、創傷小、費用低，可在胃鏡直視下檢查治療，并且可重復封堵，且可以加快瘺口的愈合[16-18]。內科保守治療包括建立靜脈營養通道及腸內營養作為輔助治療，腸內營養方式多選用空腸內營養，可防止胃內營養反流入食管。對于縱隔積氣、積液的患者，有效引流及選用敏感抗生素抗感染也是必不可少的。但是由于食管瘺的瘺口位置、直徑大小等的不同，且對食管瘺的處理無統一認識，何種治療方案最佳尚無定論，仍需個體化治療。