復發性感染性腹主動脈瘤合并腹膜后膿腫誤診分析

李志娟,莊百溪,李天天,楊 淼

感染性腹主動脈瘤(infected abdominal aortic aneurysm, IAAA)是一種伴隨微生物感染的特殊類型腹主動脈瘤[1]。在歐洲和美國,IAAA占主動脈瘤樣擴張性病變的0.6%～2.0%,IAAA在東亞發病率達13%[2-3]。IAAA常見于老年男性,典型癥狀是疼痛和發熱,特點是進展快,破裂風險高,易反復,預后差,病死率63%～100%[4],早期診斷困難,常因瘤體破裂、感染加重,最終失去治療機會。本文回顧性分析2022—2023年我院收治的1例復發性IAAA合并腹膜后膿腫的臨床資料,反思治療過程,以期提高臨床醫師對本病的認識。

1 病例資料

男,62歲。以腰腹部疼痛6個月為主訴就診于某三甲醫院普外科。6個月前,患者無明顯誘因出現腰痛及臍周間斷脹痛,與飲食和活動無關,大便正常,腹痛反復發作,發作頻率和持續時間逐漸增加?；颊?1年前因冠狀動脈粥樣硬化性心臟病行冠狀動脈支架植入術。吸煙史50年,有飲酒史20年,戒酒18年。查體:體溫37.4 ℃,血壓120/80 mmHg,心率88/min。雙肺呼吸音粗;心臟查體無特殊;腹軟,無壓痛、反跳痛和肌緊張等,無搏動性包塊,無腸型、蠕動波,腸鳴音正常,神經查體無特殊。實驗室檢查:血白細胞6.22×109/L,紅細胞3.64×1012/L,血紅蛋白96 g/L,血小板296×109/L,中性粒細胞百分比68.5%,紅細胞沉降率67.3 mm/h,白蛋白34.7 g/L,肌酐90 μmol/L,感染性疾病篩查(-)。主動脈CT血管造影(CTA):主動脈全程未見內膜片影及“雙腔征”,主動脈管壁多發增厚及鈣化,腰1、腰2椎間盤水平可見管腔局限向外凸起,腹主動脈遠端(至髂總動脈分叉處)管腔可見不規則擴張,最大管腔4.8 cm×4.2 cm,周圍可見等及稍低密度灶,見圖1。胸部CT:左肺上葉陳舊性病變,伴周圍肺氣腫。主要診斷:腎下腹主動脈瘤。入院后3 d行腹主動脈瘤覆膜支架腔內隔絕術,術中及術后使用頭孢噻肟抗感染治療5 d后癥狀好轉出院。出院后腹痛仍反復發作,疼痛嚴重時于社區醫院輸液抗感染止痛治療。

圖1 復發性感染性腹主動脈瘤合并腹膜后膿腫患者術前主動脈CT血管造影檢查結果(男,62歲)

約5個月后患者因腰腹痛較前加重就診于某三甲醫院。主要癥狀為腰腹部脹痛,以臍周左上腹為重,伴發熱,頭暈、無力,無胸悶、憋氣和惡心、嘔吐等不適。查體:意識清楚,精神差。體溫39 ℃,血壓120/80 mmHg,脈搏80/min。雙肺呼吸音粗,未聞及干濕性啰音;心臟查體無特殊;腹軟,無壓痛、反跳痛、肌緊張等,無搏動性包塊,腸鳴音正常;神經查體無特殊。查血白細胞13.05×109/L,紅細胞3.47×1012/L,血紅蛋白96 g/L,血小板104×109/L,中性粒細胞百分比85.6 %,C反應蛋白263.3 mg/L,降鈣素原10.74 ng/mL,白蛋白27.8 g/L,肌酐128 μmol/L,丙氨酸轉氨酶91.0 U/L,天冬氨酸轉氨酶45.0 U/L。血培養提示星座鏈球菌群(左下肢需氧),革蘭陰性桿菌(左上肢需氧),脲酶試驗陽性,疑似布魯菌感染。厭氧菌(-)。頭顱和胸部CT:雙側基底節、放射冠區腔隙性腦梗死,腦缺血改變;部分腦動脈硬化;左肺上葉陳舊病變,伴周圍肺氣腫;主動脈及冠狀動脈粥樣硬化;結合病史,腹主動脈瘤術后改變,周圍軟組織腫脹積氣,考慮炎性改變;腹主動脈旁多發淋巴結顯示;左側髂腰肌萎縮;膽囊頸部結石;輕度脂肪肝。腰椎增強MRI提示:腰椎退變,腰1～腰5椎體終板炎改變。結合病史符合腹主動脈瘤支架術后,局部周圍感染。CTA檢查提示腹主動脈支架上方偏心性不規則動脈瘤樣擴張,見圖2。診斷:膿毒血癥、腹腔感染、IAAA、肝功能異常、腎功能異常等。給予頭孢哌酮鈉-舒巴坦鈉聯合美羅培南抗感染3 d,后改為美羅培南聯合利奈唑胺抗感染7 d,后口服多西環素、利福平,感染指標逐漸改善,腹痛癥狀未改善。

圖2 復發性感染性腹主動脈瘤合并腹膜后膿腫患者第1次腔內治療術后5個月CT血管造影復查結果(男,62歲)

患者為求進一步手術治療于1個月后轉入我科。左上腹疼痛,呈持續性加重,無發熱,余無特殊不適。查體:體溫36.3 ℃,血壓131/80 mmHg,脈搏74/min。腹軟,左上腹壓痛,無反跳痛、肌緊張等,無搏動性包塊,腸鳴音正常。查血白細胞9.9×109/L,血紅蛋白97 g/L,血小板175×109/L,中性粒細胞百分比84.2 %,C反應蛋白0.49 mg/L,肌酐103.0 μmol/L。風濕三項、免疫蛋白全項、自身抗體和抗核抗體譜、抗中性粒細胞胞漿抗體、抗心磷脂抗體(-)。診斷:IAAA。給予頭孢哌酮鈉-舒巴坦鈉3 g 每12小時1次抗感染治療,甲潑尼龍12 mg每日1次抗炎。入院5 d后再次行腹主動脈覆膜支架腔內隔絕術,造影檢查結果見圖3,在原支架上方置入心脈醫療HT2828-080-1500覆膜支架,采用體外開窗,預留雙腎動脈、腸系膜上動脈和腹腔干,分別植入8～26 mm LIFESTREAM、8～58 mm LIFESTREAM、5～50 mm VIABAHN。術后患者腹痛癥狀較前逐漸緩解。入院8 d后(術后4 d)復查CTA:符合腹主動脈瘤支架術后改變,腹主動脈支架周圍見軟組織密度影環繞,支架近段旁見新月形、小圓形高密度影,右側較著,3.0 cm×1.3 cm×2.9 cm;右腎動脈支架內可疑充盈缺損;右側腰大肌、髂腰肌區病變,腰大肌區病變內伴少量脂肪密度,見圖4。出院后加用左氧氟沙星片0.5 g每日1次、甲潑尼龍12 mg每日1次,癥狀穩定。

3a、3b.術前造影;3c.術中造影支架定位;3d、3e.術后造影。

圖4 復發性感染性腹主動脈瘤合并腹膜后膿腫患者第2次腔內治療術后4 d CT血管造影復查結果(男,62歲)

1個月后,患者因下腹痛伴陰囊水腫2 d再次就診于我科。癥狀為下腹部疼痛,陰囊水腫、乏力,無惡寒發熱、反酸、胃灼熱、惡心嘔吐、心悸胸悶等不適,二便正常。近1個月有食用鱉甲等海鮮類食物史。查體:體溫36.9 ℃,血壓74/52 mmHg,脈搏114/min。結膜水腫;雙肺呼吸音粗,左肺底濕啰音;下腹部包塊,質硬,右側有皮下淤斑,壓痛,無反跳痛,無搏動性包塊,腸鳴音正常;陰囊重度水腫,有水泡;雙下肢中度水腫。查血白細胞15.35×109/L,紅細胞3.26×1012/L,血紅蛋白59 g/L,血小板23×109/L,中性粒細胞百分比86.6 %,C反應蛋白241.92 mg/L,降鈣素原4.610 ng/mL,紅細胞沉降率83.00 mm/h,白蛋白22.87 g/L,肌酐200.0 μmol/L,丙氨酸轉氨酶31.00 U/L,天冬氨酸轉氨酶29.50 U/L,鉀5.25 mmol/L,鈉142.67 mmol/L,腦鈉肽前體2 546.00 pg/mL,血培氧及免疫蛋白檢查未見異常。CTA檢查提示支架周圍軟組織及氣體密度影,感染?與1個月前比較,支架近端外旁稍高密度影此次未見,氣體影新見;右側腰大肌、髂腰肌彌漫性腫脹積氣、腹膜外分布為主(腹主動脈周圍、右側椎筋膜后外側部、腹橫筋膜旁、雙側腹股溝管及陰囊內)積氣,較前新見,雙側陰囊積液新見,考慮感染可能性大;雙側胸腔積液,鄰近肺組織膨脹不全,見圖5。診斷:IAAA、彌漫性腹膜后感染、腹壁感染、陰囊感染、胸腔積液、低蛋白血癥、貧血、血小板減少、腎功能不全、心功能不全和電解質紊亂等。給予頭孢哌酮鈉-舒巴坦鈉3 g 每12小時1次聯合莫西沙星0.4 g每日1次抗感染治療,甲潑尼龍40 mg 每日1次抗炎,以及補液、利尿、糾正離子紊亂、貧血、補充血小板、白蛋白等。腹痛及會陰水腫逐漸緩解。8 d后復查血白細胞12.38×109/L,紅細胞3.21×1012/L,血紅蛋白100 g/L,血小板47×109/L,中性粒細胞百分比88.80 %,C反應蛋白66.25 mg/L,降鈣素原2.42 ng/mL,白蛋白33.70 g/L,肌酐133.00 μmol/L。在超聲引導下經右側髂腰肌行腹膜后膿腔穿刺置管引流術,留取膿液培養提示:大腸埃希菌,多重耐藥菌。11 d后患者精神弱,再次右側腰腹部疼痛加重,陰囊水腫加重,查體:血壓86/56 mmHg,心率102/min,體溫36.8 ℃。雙肺濕啰音,心率增快,下腹部包塊,皮膚破潰結痂,陰囊水腫,有膿液,有異味。查血白細胞17.43×109/L,紅細胞3.41×1012/L,血紅蛋白104 g/L,血小板26×109/L,中性粒細胞百分比93.10%,C反應蛋白185.05 mg/L,降鈣素原3.73 ng/mL,紅細胞沉降率34.00 mm/h,白蛋白26 g/L,肌酐325 μmol/L,丙氨酸轉氨酶64.30 U/L,天冬氨酸轉氨酶56.60 U/L,鉀6.16 mmol/L,鈉134.62 mmol/L,腦利鈉肽前體1 082.00 pg/mL,D-二聚體3.89 mg/L。復查腹部CT:IAAA,腹膜后、腹壁感染,動脈瘤支架術后,腹膜后分布為主積氣積液,累及雙側腹股溝管區、雙側前下腹壁區、肝周,較前范圍擴大,新見肝周及左側腹膜后間隙、左側腹壁積液積氣,見圖6?；颊咿D外院后2 d治療無效死亡。

圖5 復發性感染性腹主動脈瘤合并腹膜后膿腫患者第2次腔內治療術后1個月CT血管造影復查結果(男,62歲)2.2 診斷及鑒別診斷

6a.抗感染治療5 d后;6b.腹膜后膿腔穿刺置管引流術后;6c～6d.抗感染治療10 d后。

2 討論

2.1 疾病概述

IAAA是一種罕見的致死性疾病,由病原菌直接或間接感染腹主動脈引起,分為原發性、栓塞性、外傷性和隱源性[5]。該病以細菌感染多見,常見的致病菌有沙門菌[6]、葡萄球菌、大腸桿菌、鏈球菌、結核桿菌和克雷伯菌等[7-8]。沙門菌和大腸桿菌多見于腸道病變菌群移位,葡萄球菌多見于血源性感染或外傷,結核桿菌常繼發于脊柱結核[9]。此類感染灶可穿透主動脈壁并蔓延至周圍組織,患者多死于大出血或膿毒血癥[10]。

1)IAAA的典型癥狀包括腹痛、發熱和腹部搏動性包塊等。2)血白細胞、中性粒細胞、C反應蛋白等升高,血培養結果陽性[1]。但多數IAAA的癥狀、體征并不典型,診斷困難。IAAA有發熱者占70%,腰腹疼痛者占65%～90%,極少患者表現出腹部搏動性包塊[11]。3)彩色多普勒超聲檢查顯示動脈壁周圍氣體回聲,CT、磁共振血管造影見動脈瘤周圍組織滲出,尤其磁共振血管造影可以在一定程度上分辨炎性滲出與水腫,CTA顯示動脈瘤腔形態不規則,呈囊性、偏心性或分葉狀,應當高度警惕IAAA[12-13]。4)術中典型感染表現為主動脈壁周圍膿性滲出或炎性肉芽腫,與周圍組織粘連[12]。5)排除炎性腹主動脈瘤、腹主動脈瘤繼發感染等。血管型白塞病可累及全身多處血管,臨床表現各異,累及動脈系統常導致動脈瘤樣擴張或動脈閉塞,其中腹主動脈最易受累[14]。臨床上對有難以控制高血壓、四肢血壓對稱、無下肢血壓低伴有腹部血管雜音等年輕女性IAAA,需與大動脈炎性動脈瘤鑒別[15]。本例初診時有腰腹部疼痛,無發熱,實驗室檢查結果紅細胞沉降率增快,CTA見原始瘤腔形態呈偏心性不規則擴張,伴瘤體周圍等及稍低密度滲出性改變,血培養見星座鏈球菌群、布魯菌,組織培養見大腸埃希菌,IAAA診斷成立。

2.3 治療

抗生素的應用是治療IAAA的常規手段,接診醫生應根據血培養或組織培養結果和藥物敏感性試驗選擇特異性廣譜抗生素[16],尤其是布魯菌引起的IAAA,很難根治且易復發,往往需要在利福平和四環素治療基礎上,聯合氨基糖苷類、磺胺類或喹諾酮類抗生素,長療程或多療程治療[17]。但是IAAA單純抗感染治療往往效果不佳,動脈瘤破裂死亡風險高達100%,必須盡快手術治療[18]。目前臨床認為,開放手術是治療IAAA的金標準,包括解剖外搭橋和原位重建。優點:切除感染病灶和恢復功能。缺點:創傷大,病死率高和晚期并發癥較多,且不同解剖位置的動脈瘤對術者的技術要求嚴格[12]。隨著腔內治療IAAA的成功案例逐年增加,血管腔內治療以微創、操作簡單等特點成為治療IAAA的主流方法。其缺點是不能清除動脈瘤周圍感染灶,且置入覆膜支架后抗感染藥物難以吸收,膿毒血癥、支架感染及IAAA復發概率較高[7]。開放手術和腔內治療哪種更好,現尚無定論,仍需進一步研究確定。

2.4 誤診誤治原因分析

IAAA的早期診斷及規范治療直接影響預后?；仡櫡治霰纠`診原因主要包括:1)臨床表現不典型。本例初診時以腰腹痛為主要癥狀,無發熱和腹部搏動性包塊等典型感染性表現,血白細胞和中性粒細胞百分比不高,而誤診為非感染性IAAA。2)忽略影像學檢查主要特點。本例入院時CTA提示主動脈管腔不規則擴張,伴周圍滲出性改變,為IAAA典型的影像學特征。在治療過程中,接診醫生雖然對單純腹主動脈瘤診斷存疑,考慮存在感染可能,但并未明確診斷。3)高度緊張瘤體破裂風險,忽略尋找疾病原因。本例IAAA以持續加重性腹痛為主癥,瘤體形態不規則,接診醫生認為是瘤體破裂的先兆,思維局限于警惕瘤體破裂出血的風險,而忽視了詳細詢問病史,尋找可疑誘因。4)忽略術后隨訪重要性。規律、有效地隨訪是醫師了解患者疾病轉歸的重要手段?；颊咭蛉狈膊〉恼J識,很容易忽視術后復查。本例因缺乏緊密隨訪,未能早期發現IAAA復發的臨床表現,延誤了治療時機。

診斷決定治療。本例IAAA治療過程中存在的主要問題:1)忽視抗感染治療重要性?；颊叱醮吻粌戎委熯^程中,考慮到IAAA的可能性,圍術期予廣譜抗感染治療,但出院后并未繼續給予足量、足療程的抗感染藥物。2)未多次進行血培養?；颊咴谡麄€治療過程中只有一次發熱,僅有一次血培養陽性結果,后續治療過程中雖有局部感染征象,但無全身發熱癥狀,接診醫師忽略了血培養結果可能帶來的臨床治療價值。腔內治療術中瘤腔內血培養結果可能更具說服力。3)手術方式選擇不恰當。在第2次手術時,患者已經有明顯的瘤體感染表現,因瘤體位置緊靠腎動脈及腸系膜下動脈,開放手術難度大、風險高,在充分抗感染的基礎上患者選擇了腔內治療。但腔內治療不能有效清除感染灶,且覆膜支架阻擋了抗生素藥物的有效吸收。開放手術可能更有利于清除感染灶,降低感染加重的風險。4)膿腔引流時機不合適。IAAA除了抗生素治療外,最重要的策略是去除病灶、通暢引流和恢復功能[19]。廣譜抗生素聯合清創引流是控制感染的關鍵,膿腔引流的時機很重要,可直接影響患者預后。本例治療過程中因血流動力學不穩定,穿刺引流時間受限,若能及時、充分的膿腔引流可能更有利于控制感染擴散。

2.5 防范誤診誤治措施

IAAA難根治,易復發,病死率和并發癥居高不下。臨床遇及有發熱和腹痛等癥狀,CTA提示動脈瘤形態不規則患者時,應高度警惕IAAA。腔內治療因操作易行常作為IAAA的首選治療方法。外科手術能夠徹底清除感染灶,是治療IAAA的主要手段。臨床接診患者時要個體化分析,條件性選擇,必要時行二期開放手術治療。對IAAA患者采取反復的血培養能提高病原學檢查的陽性率,強調根據藥物敏感性試驗結果選擇廣譜抗生素足量聯合長期應用,并做好定期隨訪工作。